Introduction La consommation de cocaïne, particulièrement lorsqu’elle est coupée avec divers produits peut entraîner des complications neurologiques graves, notamment des leucoencéphalopathies. Le levamisole, un antiparasitaire vétérinaire, est fréquemment utilisé comme produit de coupe pour augmenter les effets stimulants de la cocaïne, mais il est également associé à des effets secondaires toxiques graves, comme des neutropénies, des vascularites, et des lésions neurologiques sévères. Observation Nous rapportons le cas d’un homme de 34 ans, aux antécédents d’éthylisme chronique, de tabagisme actif et de toxicomanie, hospitalisé pour troubles de la vigilance et troubles phasiques après une overdose suspectée. L’IRM cérébrale initiale montrait des hypersignaux diffus au niveau de la substance blanche sous-corticale en T2 FLAIR, associés à une restriction de l’ADC en diffusion et à quelques prises de contraste en T1 avec gadolinium. Un hypersignal isolé au splénium du corps calleux, caractéristique du CLOCC syndrome (Cytotoxic Lesions of the Corpus Callosum), était également présent. Les tests toxicologiques ont confirmé l’ingestion de cocaïne coupée avec du levamisole, responsable des complications neurologiques observées. Le patient a bénéficié d’un traitement symptomatique et d’une corticothérapie à haute dose. Dix jours plus tard, une IRM de contrôle montrait la disparition des anomalies du corps calleux et une diminution des anomalies de la substance blanche. L’évolution clinique fut favorable avec récupération de l’état antérieur, omis quelques troubles mnésiques. Six mois après, l’IRM confirmait la régression des anomalies mais la persistance de lésions séquellaires dans la substance blanche sous-corticale. Discussion La leucoencéphalopathie induite par la cocaïne coupée au levamisole est un phénomène relativement rare, mais sous-diagnostiqué. C’est une entité clinicoradiologique importante à connaître, car elle peut parfois mimer des pathologies neuro-inflammatoires telles que la sclérose en plaques, l’encéphalite aiguë disséminée (ADEM), l’encéphalopathie postérieure réversible (PRES) ou encore le syndrome de Susac. Le syndrome de CLOCC, observé dans ce cas, est une manifestation radiologique transitoire souvent associée à des intoxications, des infections ou des troubles métaboliques. Le levamisole semble jouer un rôle clé dans le déclenchement d’une réponse inflammatoire au niveau de la substance blanche, entraînant des lésions potentiellement réversibles, comme le montre ce cas. Bien que l’utilisation des corticostéroïdes soit rapportée dans la littérature comme favorisant la récupération, il manque encore des preuves pour valider cette approche thérapeutique de manière définitive. Conclusion Ce cas met en évidence l’importance de reconnaître rapidement les signes cliniques et radiologiques d’une leucoencéphalopathie induite par la cocaïne coupée au levamisole, une pathologie encore sous-diagnostiquée. Le syndrome de CLOCC, observé dans ce contexte, doit être envisagé devant des anomalies transitoires du corps calleux associées à une intoxication. Bien que le traitement par corticostéroïdes puisse améliorer l’évolution clinique, des études supplémentaires sont nécessaires pour valider cette approche thérapeutique. Une prise en charge précoce et l’arrêt des substances toxiques semblent essentiels pour améliorer le pronostic et minimiser les séquelles à long terme.